Antrochoanal polyp or angiofibroma? A case report of endoscopic endonasal resection

Wstęp

Polip choanalny został po raz pierwszy opisany przez Gustava Killiana z Freiburga w artykule „The origin of choanal polypi” opublikowanym w 1906 roku w czasopiśmie „The Lancet”. Niemniej już w XVII wieku duński anatom Frederik Ruysch donosił o odkryciu specyficznych polipów nosa wychodzących z zatoki szczękowej [1]. Obustronne polipy nosa w populacji kaukaskiej występują z częstością 1–4%, z czego polip choanalny stanowi 4–6% [2]. Polip choanalny częściej jest spotykany u dzieci, a 1/3 polipów nosowych u dzieci to polipy choanalne [3]. Występuje on zazwyczaj jednostronnie, wychodzi z zatoki szczękowej, którą opuszcza w 70% przez jej dodatkowe ujście. Makroskopowo składa się z dwóch elementów: części torbielowatej wypełniającej zatokę szczękową i części litej w jamie nosowej [4]. Histologicznie jama torbieli otoczona jest przez homogenny zrąb z nielicznymi komórkami, część lita pokryta jest nabłonkiem oddechowym [5]. Sugeruje się, że polip choanalny może powstawać z torbieli zatoki szczękowej, w 35% jego powstaniu może sprzyjać alergiczny nieżyt nosa, a w 10% przewlekłe zapalenie zatok przynosowych. Duże znaczenie mają nieprawidłowości budowy anatomicznej nosa i bocznej ściany nosa [1, 4, 6]. Klinicznie polip choanalny objawia się jednostronną niedrożnością nosa, czasami powodując obustronną niedrożność i blokadę nosogardła. Rzadszymi objawami są wycieki z nosa, krwawienie z nosa, bóle twarzoczaszki, zaburzenia mowy, dysfagia, zespół obturacyjnego bezdechu sennego. Diagnostyka polipa choanalnego obejmuje endoskopię wewnątrznosową oraz tomografię komputerową zatok przynosowych z oknem kostnym w płaszczyźnie wieńcowej. Jedynym leczeniem jest resekcja chirurgiczna, a obecnie złotym standardem stała się czynnościowa endoskopowa chirurgia zatok przynosowych (functional endoscopic sinus surgery – FESS).

Naczyniakowłókniak młodzieńczy jest rzadkim, histologicznie niezłośliwym guzem części nosowej gardła i jamy nosa, który najczęściej rozwija się u chłopców w wieku dojrzewania, z częstością występowania 0,05–5% wszystkich nowotworów głowy i szyi [7, 8]. Ciągle nie jest znana etiopatogeneza guza. Nowotwór nie ma torebki, w zmiennych proporcjach zbudowany jest z elementów naczyniowych i włóknistych, wykazuje rozprężający wzrost z wnikaniem w sąsiednie przestrzenie i otwory oraz niszczeniem okolicznych tkanek [9, 10]. Naczyniakowłókniak młodzieńczy wychodzi z górnego obramowania otworu klinowo-podniebiennego. Unaczynienie nowotworu pochodzi głównie z odgałęzień tętnicy szyjnej zewnętrznej, tj. tętnicy szczękowej, tętnicy gardłowej wstępującej, rzadziej z tętnicy szyjnej wewnętrznej [10, 11]. Guz może się rozrastać przyśrodkowo w kierunku jamy nosowej i nosogardła, bocznie do dołu skrzydłowo-podniebiennego i podskroniowego, do oczodołu poprzez szczelinę oczodołową dolną. Z dołu podskroniowego i przez niszczenie ścian zatoki klinowej może penetrować do środkowego dołu czaszki, rozrastając się zewnątrzoponowo [12, 13]. Klinicznie naczyniakowłókniak młodzieńczy objawia się niedrożnością nosa, nawracającymi krwawieniami z nosa oraz masą guza widoczną w części nosowej gardła, rzadziej bólami twarzoczaszki, nawracającymi stanami zapalnymi zatok przynosowych, wysiękowym zapaleniem ucha środkowego, deficytami neurologicznymi. W ocenie rozległości procesu nowotworowego wykorzystuje się tomografię komputerową z podaniem kontrastu naczyniowego oraz magnetyczny rezonans jądrowy. Wyniki badań obrazowych w większości przypadków wystarczają do ustalenia rozpoznania, bez konieczności pobierania wycinka, co jest istotne ze względu na ryzyko obfitego krwawienia z guza [14]. Jeżeli podejmuje się decyzję o pobraniu wycinka, to wyłącznie z dojścia przez nos. Angiografia i embolizacja naczyń odżywczych guza przed zabiegiem chirurgicznym pozwalają zredukować utratę krwi [15]. Leczeniem z wyboru naczyniakowłókniaka młodzieńczego pozostaje resekcja chirurgiczna. Wykorzystuje się wiele dojść chirurgicznych zewnętrznych, a także wykonuje się operacje resekcji nowotworu endoskopowo czy też kontrolowane endoskopowo i za pomocą neuronawigacji. Wybór techniki zależy w dużym stopniu od zaawansowania miejscowego wzrostu guza, szczególnie w przypadku wznowy nowotworu, której częstość szacuje się na 20–40%. Powszechnie używane są skale stopnia zaawansowania miejscowego guza według Radkowskiego, Andrewsa, Fischa, Onerciego, Snydermana [9, 12].

Opis przypadku

Chłopiec 10-letni został przyjęty do Kliniki Otolaryngologii w Poznaniu z powodu trwających od 1 roku, narastających trudności w oddychaniu przez nos po stronie prawej, nawracających infekcji górnych dróg oddechowych i okresowych bólów twarzoczaszki po stronie prawej. W badaniu przedmiotowym i endoskopii nosa stwierdzono jasnobiały, gładki polip prawej jamy nosa wychodzący spod małżowiny nosowej środkowej, obturujący prawe nozdrze tylne. W badaniu tomografii komputerowej o wysokiej rozdzielczości (ryc. 1.) wykonanym 5 miesięcy wcześniej wykazano całkowicie bezpowietrzną zatokę szczękową prawą, wypełnioną płynem, zwężoną przyległą część kompleksu ujściowo-przewodowego po stronie prawej. Ustalono wstępne rozpoznanie polipa choanalnego. Chorego zakwalifikowano do typowego leczenia: endoskopowego usunięcia zmiany prawej jamy nosa w znieczuleniu ogólnym. Przy użyciu endoskopu operacyjnego, toru wizyjnego, techniką „czterech rąk” usunięto polip prawej jamy nosa i nozdrzy tylnych wraz z szypułą wychodzącą z okolicy klinowo-podniebiennej. Pomimo bladoróżowej, gładkiej błony śluzowej pokrywającej zmianę guz okazał się dość silnie krwawiący. Ścięto przerośnięty adenoid. Szeroko poszerzono ujście naturalne prawej zatoki szczękowej, zrewidowano jej wnętrze – pojemna, z treścią zastoinową wewnątrz. Założono tamponadę nosa przednią prawostronną i tylną, którą usunięto po 24 godzinach – nie odnotowano cech krwawienia.

Chłopiec został wypisany w 2. dobie po zabiegu w stanie ogólnym i miejscowym dobrym. W badaniu histopatologicznym usuniętego polipa prawej jamy nosa stwierdzono angiofibroma (mat I), a adenoidu (mat II) – obraz mikroskopowy może odpowiadać rozpoznaniu klinicznemu adenoid. Po ustaleniu rozpoznania określono stopień zaawansowania miejscowego według skali Radkowskiego IB.

Chorego kontrolowano laryngologicznie w miejscu zamieszkania. Po niecałym roku stwierdzono wznowę miejscową guza prawej jamy nosa, a objawy kliniczne jak poprzednio – bez cech krwawienia z nosa (ryc. 2.). W kontrolnym badaniu magnetycznego rezonansu jądrowego (ryc. 3.) wykazano nozdrza tylne po stronie prawej i część dolną nozdrzy po stronie lewej wypełnione nieprawidłową masą o wymiarach 5 cm × 3 cm × 2 cm, która szerzyła się ku przodowi w obręb przewodów nosowych dolnego i środkowego i wnikała do światła zatoki szczękowej, wypełniając ją w całości. Obraz rezonansu magnetycznego może odpowiadać angiofibroma juvenile.

Chłopca zakwalifikowano do typowego leczenia naczyniakowłókniaka młodzieńczego: endoskopowego usunięcia zmiany prawej jamy nosa w znieczuleniu ogólnym poprzedzonego skuteczną embolizacją naczyń odżywczych guza 72 godziny przed interwencją. Przy użyciu endoskopu operacyjnego, toru wizyjnego, techniką „czterech rąk” usunięto w całości guz prawej jamy nosa i nozdrzy tylnych wraz z szypułą wychodzącą z okolicy klinowo-podniebiennej. Zabieg bezkrwawy, w suchym polu operacyjnym. Zrewidowano wnętrze zatoki szczękowej – pojemna, z treścią zastoinową wewnątrz. Założono tamponadę nosa przednią prawostronną i tylną, którą usunięto po 24 godzinach – nie stwierdzono cech krwawienia. Wynik badania histopatologicznego usuniętego guza prawej jamy nosa był następujący: „obraz histologiczny w oparciu o wynik badania immunohistochemicznego przemawia za rozpoznaniem angiofibroma juvenile; HI913: CD34+; SMA+, S100–”.

Omówienie

W diagnostyce różnicowej polipa choanalnego uwzględnia się naczyniakowłókniaka młodzieńczego, naczyniaka, przepuklinę oponowo-mózgową, brodawczaka odwróconego, esthesioneuroblastoma, rzadziej chłoniaka, ziarniniakowatość Wegenera, rhabdomyosarcoma [1]. W przedstawionym przypadku wywiad, badanie podmiotowe oraz endoskopia nosa wskazywały jednoznacznie na polip choanalny – gładki, biały guz, bez cech krwawienia, które jest niezwykle charakterystyczne dla naczyniakowłókniaka młodzieńczego [12, 15]. U chorego nigdy nie występowały krwawienia z nosa, uznawane obok obturacji za najbardziej typowy objaw angiofibroma. W przedoperacyjnych badaniach obrazowych także nie wykazano unaczynienia zmiany. Dlaczego doszło do pomyłki diagnostycznej? Dlaczego tomografia komputerowa nie wzbudziła wątpliwości? Zatoka szczękowa wypełniona płynem sugerowała obecność w niej części torbielowatej polipa choanalnego widocznego w jamie nosa i w obrębie nozdrzy tylnych. Jeśli obrazy radiologiczne zasugerowałyby obecność naczyniakowłókniaka młodzieńczego, w pierwszej kolejności wykonano by angiografię z embolizacją guza, co jest obecnie złotym standardem postępowania przedoperacyjnego [9, 15]. Ponieważ guz w skali IB według Radkowskiego kwalifikuje się do resekcji endoskopowej [9, 12], zabieg u chłopca także wykonano by metodą endoskopową, ale przy zabezpieczonym w banku krwi koncentracie krwinek czerwonych do ewentualnego przetaczania w przypadku większej utraty. Czy może utkanie guza wykazywało unikalne, odrębne cechy powodujące, że nie występowały krwawienia? Naczyniakowłókniak młodzieńczy nie ma torebki, zbudowany jest w zmiennych proporcjach z elementów naczyniowych i włóknistych [9, 10]. Przesunięcie proporcji w kierunku elementów włóknistych mogło dać tak niecharakterystyczny obraz kliniczny. Jak więc postępować w przypadku jednostronnych zmian, szczególnie u chłopców w wieku dojrzewania? Po pierwsze, należy przeprowadzić badanie obrazowe – tomografię komputerową z kontrastem naczyniowym i/lub magnetyczny rezonans jądrowy z wykonaniem sekwencji T1- i T2-zależnych. Pokaże ono unaczynienie guza, jego dokładne rozprzestrzenianie się, a także umożliwi różnicowanie pomiędzy guzem, tkanką zapalną a płynem [14]. Po drugie, trzeba przeprowadzić angiografię z embolizacją guza w razie obecności naczyniakowłókniaka młodzieńczego sugerowanego w badaniach obrazowych, w sytuacjach wątpliwych wnikliwie rozważyć możliwe powikłania leczenia wewnątrznaczyniowego, które zdarzają się nie tak rzadko [9]. Po trzecie, zawsze powinno się zabezpieczyć krew przed planowym zabiegiem chirurgicznym, a po czwarte, dyscyplinować rodziców, aby regularnie zgłaszali się z dzieckiem na kontrole pooperacyjne.

Piśmiennictwo

 1. Frosini P, Picarella G, De Campora E. Antrochoanal polyp: analysis of 200 cases. Acta Otorhinolaryngol Ital 2009; 29: 21-6.

 2. Montague ML, McGarry GW. Familial antrochoanal polyposis – a case report. Eur Arch Otorhinolaryngol 2004; 261: 507-8.

 3. Schramm VL Jr, Effron MZ. Nasal polyps in children. Laryngoscope 1980; 90: 1488-95.

 4. Berg O, Carenfelt C, Silfverswärd C, Sobin A. Origin of the choanal polyp. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1988; 114: 1270-1.

 5. Maldonado M, Martínez A, Alobid I, et al. The antrochoanal polyp. Rhinology 2004; 42: 178-82.

 6. Cook PR, Davis WE, McDonald R, et al. Antrochoanal polyposis: a review of 33 cases. Ear Nose Throat J 1993; 72: 401-2, 404-10.

 7. Gullane PJ, Davidson J, O'Dwyer T, et al. Juvenile angiofibroma: a review of the literature and a case series report. Laryngoscope 1992; 102: 928-33.

 8. Soboczyński R, Wierzbicka M, Golusiński W, et al. Włókniaki młodzieńcze w materiale Kliniki Otolaryngologicznej Akademii Medycznej w Poznaniu w latach 1977–1993. Otolaryngol Pol 1995; 49: 121-3.

 9. Nicolai P, Schreiber A, Bolzoni Villaret A. Juvenile angiofibroma: evolution of management. Int J Pediatr 2012; 2012: 412545.

10. Bilewicz R, Dalke K, Burduk P. Przypadek naczyniakowłókniaka o nietypowym unaczynieniu. Otolaryngol Pol 2008; 7: 108-13.

11. Lund VJ, Stammberger H, Nicolai P, et al. European position paper on endoscopic management of tumours of the nose, paranasal sinuses and skull base. Rhinol Suppl 2010; 22: 1-143.

12. Szyfter W, Popko M, Borucki Ł. Outcomes of endoscopic surgery, endoscopic-assisted surgery and open surgery in the treatment of juvenile nasopharyngeal angiofibroma. Videosurgery Miniinv 2009; 4: 138-46.

13. Douglas R, Wormald PJ. Endoscopic surgery for juvenile nasopharyngeal angiofibroma: where are the limits? Curr Opin Otolaryngol Head Neck Surg 2006; 14: 1-5.

14. Lloyd G, Howard D, Lund VJ, et al. Imaging for juvenile angiofibroma. J Laryngol Otol 2000; 114: 727-30.

15. Li JR, Qian J, Shan XZ, et al. Evaluation of the effectiveness of preoperative embolization in surgery for nasopharyngeal angiofibroma. Eur Arch Otorhinolaryngol 1998; 255: 430-2.



Adres do korespondencji:

dr n. med. Andrzej Balcerowiak

Klinika Otolaryngologii i Onkologii Laryngologicznej

Uniwersytet Medyczny w Poznaniu

ul. Przybyszewskiego 49

60-355 Poznań

tel.: +48 61 869 13 87

tel. kom.: +48 695 611 068

faks: +48 61 869 16 90

e-mail: andrzejbalcerowiak@wp.pl