Hemobilia – a rare cause of gastrointestinal bleeding successfully treated using associated endovascular and endoscopic procedures

Wstęp
Do najczęstszych przyczyn krwawienia z górnego odcinka przewodu pokarmowego należą: choroba wrzodowa, krwotoczne zapalenie błony śluzowej żołądka, żylaki przełyku, zespół Mallory’ego-Weissa i nowotwory złośliwe żołądka. Są one źródłem ok. 95% krwawień z tej części przewodu pokarmowego. Jedną z rzadkich – pomijanych w diagnostyce różnicowej i trudnych w leczeniu – patologii jest krwawienie do dróg żółciowych. Do najczęstszych przyczyn hemobilii zalicza się: urazy wątroby, powikłania jatrogenne/biopsję wątroby, przezskórną cholangiografię, przezskórny drenaż dróg żółciowych, endoskopową instrumentację dróg żółciowych, powikłania po cholecystektomii laparoskopowej i klasycznej, nowotwory wątroby i dróg żółciowych, tętniaki tętnic wątrobowych, ropnie wątroby oraz kamicę przewodową. W krajach strefy tropikalnej częstą przyczyną krwotoków z dróg żółciowych są infekcje pasożytnicze, m.in. zakażenie glistą ludzką [1]. W Klinice autorów w krótkim czasie leczono z powodzeniem metodami endowaskularną i endoskopową dwie pacjentki z masywnym krwotokiem do dróg żółciowych.

Opisy przypadków
Pierwsza chora, 79-letnia, została przyjęta do Kliniki 19 lutego 2009 r. z powodu bólu w prawym podżebrzu, żółtaczki i objawów krwawienia z górnego odcinka przewodu pokarmowego (triada Quinckego). U pacjentki stwierdzono uogólnioną miażdżycę, z cechami niewydolności krążenia, i chorobę wieńcową. W badaniu ultrasonograficznym (USG) rozpoznano kamicę pęcherzyka żółciowego i przewodową oraz wysunięto podejrzenie tętniaka okolicy wnęki wątroby (ryc. 1.). Wykonano badanie metodą tomografii komputerowej z opcją angio (angio-TK) jamy brzusznej, w którym potwierdzono obecność tętniaka w okolicy wnęki wątroby wielkości 27 × 20 × 17 mm, wywodzącego się prawdopodobnie z końcowego odcinka tętnicy wątrobowej prawej. W badaniu uwidoczniono również krwawienie z tętniaka do poszerzonego przewodu żółciowego wspólnego (PŻW), a w jego świetle nieuwapniony złóg o średnicy 20 mm (ryc. 2.). Wykonano angiografię. Poprzez tętnicę ramienną lewą wprowadzono cewnik do pnia prawej tętnicy wątrobowej. Stwierdzono wynaczynienie kontrastu w miejscu podziału prawej tętnicy wątrobowej, które tworzyło tętniaka rzekomego o wielkości ok. 30 × 20 mm. Przeprowadzono embolizację jednej z gałęzi prawej tętnicy wątrobowej oraz miejsca wynaczynienia kontrastu spiralami embolizacyjnymi MDSH 5 × 10 i 5 × 15 oraz MDSJ 4 × 20 i 6 × 40. W kon­trolnej angiografii nie uwidoczniono wynaczynienia kontrastu (ryc. 3A.–B.). W kolejnym etapie leczenia wykonano endoskopową cholangiopankreatografię wsteczną (ECPW) z papillotomią. Z dróg żółciowych usunięto złogi i skrzepy krwi, przywracając pasaż (ryc. 4.). W trakcie hospitalizacji wystąpiły powikłania w postaci zapalenia płuc i zaostrzenia niewydolności krążenia, ale po 3 tyg. pacjentka została wypisana z Kliniki w stanie ogólnym dobrym.
Drugą pacjentką była 75-letnia kobieta, którą operowano w jednym ze szpitali województwa łódzkiego 13 maja 2009 r. w trybie planowym z powodu kamicy pęcherzyka żółciowego i przewodowej. Przeprowadzono cholecystektomię metodą klasyczną oraz rewizję dróg żółciowych, z usunięciem złogów i drenażem Kehra. W trakcie operacji wystąpiło intensywne krwawienie z okolicy wnęki wątroby, które zaopatrzono. Chorą reoperowano po około godzinie z powodu masywnego krwotoku do jamy otrzewnej. Powtórnie zaopatrzono krwawienie z okolicy wnęki wątroby. Dalszy przebieg po- operacyjny był niepowikłany. Pacjentkę wypisano 27 maja 2009 r. Po 8 dniach chorą ponownie przyjęto na oddział chirurgii z objawami masywnego krwawienia z górnego odcinka przewodu pokarmowego. Wykonano gastroskopię, w której nie uwidoczniono źródła krwotoku. Chorą operowano w trybie pilnym, przeprowadzono również gastrotomię. Operujący chirurg rozpoznał 4 ogniska angiodysplazji w okolicy wpustu żołądka. Dwa z nich wycięto, dwa natomiast podkłuto. Po operacji i przetoczeniu koncentratu krwinek czerwonych (KKCz) wystąpiło intensywne zażółcenie powłok. Wobec nawrotu krwawienia 15 czerwca 2009 r. pacjentkę przeniesiono do Kliniki Chirurgii Gastrologicznej, Onkologicznej i Ogólnej Uniwersytetu Medycznego w Łodzi. Wykonano tam gastrofiberoskopię, w trakcie której stwierdzono skrzep krwi w obrębie brodawki Vatera. Nie znaleziono innych cech krwawienia. Podejrzewając hemobilię, wykonano angiografię, uwidaczniając wynaczynienie kontrastu w okolicy podziału prawej tętnicy wątrobowej z tworzącego się tętniaka rzekomego. Selektywnie zacewnikowano prawą tętnicę wątrobową i podjęto próbę embolizacji miejsca wynaczynienia spiralami embolizującymi MDSH 5 × 10 i 5 × 15, uzyskując tylko niewielkie zmniejszenie wypływu kontrastu do worka tętniaka. Podczas zabiegu wystąpił skurcz prawej tętnicy wątrobowej tuż za miejscem wynaczynienia. Podany ponownie kontrast uwidocznił sprawne krążenie oboczne – gałęzie prawej tętnicy wątrobowej powyżej tętniaka wypełniały się z lewej tętnicy wątrobowej. Podjęto decyzję o zamknięciu prawej tętnicy wątrobowej spiralą MicroPlex 18 6 × 12 cm. W kontrolnej angiografii nie uwidoczniono wydostawania się kontrastu do tętniaka, natomiast stwierdzono prawidłowe zakontrastowanie gałęzi prawej tętnicy wątrobowej poprzez lewą tętnicę wątrobową (ryc. 5A.–B.). W następnym dniu wykonano ECPW, usuwając z dróg żółciowych liczne skrzepy krwi. Krwawienie się nie powtórzyło (ryc. 6.). Ponieważ po 10 dniach od przeprowadzonych zabiegów utrzymywał się stan podżółtaczkowy, wykonano ponownie ECPW, w trakcie której zaobserwowano ucisk embolizowanego tętniaka na przewód wątrobowy wspólny. W miejscu przewężenia umieszczono kaniulę Amsterdam 10 Fr długości 9 cm. Chorą wypisano z Kliniki w stanie ogólnym dobrym. Po upływie 6 tyg. usunięto protezę z dróg żółciowych. Po podaniu kontrastu do PŻW uwidoczniono niewielkie przewężenie przewodu wątrobowego wspólnego na wysokości zembolizowanego tętniaka, które nie powodowało utrudnienia odpływu żółci.

Omówienie
U obu pacjentek krwotok z dróg żółciowych udało się trwale zatrzymać metodą śródnaczyniowej embolizacji tętniaków tętnicy wątrobowej prawej z następczą rewizją endoskopową dróg żółciowych. Ewentualne leczenie operacyjne wiązało się z ogromnym ryzykiem – u pierwszej chorej z powodu złego stanu ogólnego wynikającego z chorób serca i uogólnionej miażdżycy, u drugiej natomiast ze względu na przebyte w ostatnim miesiącu 3 laparotomie. U pierwszej pacjentki podejrzenie hemobilii wysunięto na podstawie objawów klinicznych, typowych dla tej wyjątkowo rzadkiej choroby (ból w nadbrzuszu, żółtaczka i krwawienie z górnego odcinka przewodu pokarmowego). Nieocenioną pomocą było badanie USG brzucha z opcją doppler, na podstawie którego radiolog potwierdził podejrzenie, co pozwoliło następnie na optymalne przeprowadzenie badania metodą angio-TK. W następnym etapie wykonano badanie inwazyjne – angiografię oraz embolizację tętniaka. Ponieważ u chorej wykluczono uraz, najbardziej prawdopodobną przyczyną uszkodzenia tętnicy była odleżyna w następstwie kamicy i przewlekłego stanu zapalnego dróg żółciowych. Warto zwrócić uwagę na kolejność przeprowadzonych zabiegów leczniczych: najpierw embolizacja, a następnie rewizja dróg żółciowych i usunięcie złogu. Złóg tkwiący w dystalnym odcinku PŻW hamował w naturalny sposób intensywność krwawienia i jego ewentualne usunięcie przed zaopatrzeniem tętniaka mogłoby doprowadzić do śmiertelnego krwotoku.
Trudno jest w sposób jednoznaczny wypowiedzieć się co do przyczyny powstania tętniaka tętnicy wątrobowej prawej, a w dalszym etapie hemobilii u drugiej z przedstawionych pacjentek. Intensywne krwawienie z okolicy wnęki wątroby w trakcie wycinania pęcherzyka żółciowego i rewizji dróg żółciowych, a następnie krwotok z tego samego miejsca we wczesnym okresie pooperacyjnym nasuwają podejrzenie anomalii naczyniowej istniejącej już przed operacją. Do powstania tętniaka mogło jednak dojść w wyniku śródoperacyjnego uszkodzenia tętnicy wątrobowej prawej i działań mających na celu zatrzymanie krwawienia. Taki właśnie mechanizm, dość często opisywany w piśmiennictwie, wydaje się autorom niniejszej publikacji bardziej prawdopodobny. Endowaskularna embolizacja była w tym przypadku bezpiecznym i skutecznym zabiegiem ratującym życie pacjentki. Ewentualna interwencja chirurgiczna i poszukiwanie tętniaka wśród zrostów i nacieków po niedawno przebytych 3 operacjach w tej okolicy z pewnością wiązałaby się ze znaczną utratą krwi i mogłaby zakończyć się niepomyślnie. Także i w tym przypadku procedura endowaskularna musiała być uzupełniona zabiegiem endoskopowym przywracającym pasaż żółci.
Hemobilia należy do najrzadziej spotykanych przyczyn krwawienia do przewodu pokarmowego. Także podręczniki chirurgii poświęcają temu zagadnieniu niewiele miejsca. Termin hemobilia został wprowadzony przez Sandbloma w 1948 r., który opublikował w 1971 r. swoje doświadczenia w formie – dotychczas jedynej – monografii poświęconej temu zagadnieniu. Kilka lat później Walter zastosował śródnaczyniową embolizację, która to metoda jest obecnie rekomendowana w leczeniu większości przypadków hemobilii [2]. Postawienie trudnej, prawidłowej diagnozy hemobilii wiąże się przede wszystkim z niepomijaniem tej rzadkiej jednostki chorobowej w diagnostyce różnicowej krwawień z górnego odcinka przewodu pokarmowego. Typowe objawy występują zaledwie w ok. 40% przypadków. Skuteczność USG dopplera ocenia się na ok. 33%, natomiast TK na 67%. W obu technikach ustalenie prawi­dłowego rozpoznania wiąże się z formowaniem się tętniaka rzekomego, objawem pośrednim może być poszerzenie PŻW bez cech kamicy. Skuteczność selektywnej angiografii wynosi prawie 100% [3].
Jednym z rzadkich, niebezpiecznych dla życia powikłań cholecystektomii laparoskopowej jest powstanie tętniaka rzekomego gałęzi tętnic wątrobowych, którego następstwem może być hemobilia. Za najczęstszą przyczynę tej patologii uważa się pooperacyjny przeciek żółci z towarzyszącym zakażeniem. Podkreśla się toksyczne działanie żółci na ścianę naczyń krwionośnych oraz jej negatywny wpływ na gojenie tkanek w miejscu operacji. Częstość powstawania tętniaków rzekomych u chorych z pooperacyjnym przeciekiem żółci szacuje się na ok. 4% [4]. W badaniach Nicholson i wsp. obserwowali hemobilię u 0,6% chorych spośród 1513 poddanych cholecystektomii laparoskopowej [5]. Czynnikami predysponującymi do powstania tętniaków rzekomych po cholecystektomii laparoskopowej są: bezpośrednie uszkodzenie naczynia, uszkodzenie termiczne, reakcja na obecność klipsów, oparzenie klipsów założonych na naczynia oraz zakażenie tkanek [4, 5]. Ciekawy wydaje się fakt, że powikłanie to jest opisywane zdecydowanie rzadziej po cholecystektomiach klasycznych. Obecnie metodą z wyboru leczenia krwawienia z dróg żółciowych jest śródnaczyniowa embolizacja krwawiącego naczynia, niezależnie od jego przyczyny. Bardzo dobre wyniki stwierdzono w krwawieniach pourazowych (najczęściej tępe urazy wątroby), powikłaniach jatrogennych, krwawiących guzach wątroby, anomaliach naczyniowych i tętniakach tętnic wątrobowych. Liczne doniesienia dowodzą wysokiej skuteczności i bezpieczeństwa tej metody terapii [3–8]. Pacjenci, u których endowaskularna embolizacja nie spowodowała zatrzymania krwawienia, muszą być leczeni operacyjnie. Wykonuje się podwiązanie tętnicy i zabiegi resekcyjne wątroby [9, 10].
Jak dowodzą przedstawione przypadki, wobec współ­istnienia patologii dróg żółciowych procedura embolizacji naczynia może okazać się niewystarczająca i konieczne jest leczenie wieloetapowe, którego powodzenie opiera się na ścisłej współpracy interdyscyplinarnej chirurga, radiologa i lekarza biegłego w zabiegowych procedurach endoskopowych.

Piśmiennictwo  
1. Galun D, Basarić D, Lekić N, et al. Hemobilia. Acta Chir Iugosl 2007; 54: 41-5.  
2. Merrell SW, Schneider PD. Hemobilia – evolution of current diagnosis and treatment. West J Med 1991; 155: 621-5.  
3. Finley D, Hinojosa M, Paya M, et al. Hepatic artery pseudoaneurysm: a report of seven cases and a review of the literature. Surg Today 2005; 35: 543-7.  
4. Madanur MA, Battula N, Sethi H, et al. Pseudoaneurysm following laparoscopic cholecystectomy. Hepatobiliary Pancreat Dis Int 2007; 6: 294-8.  
5. Nicholson T, Travis S, Ettles D, et al. Hepatic artery angiography and embolization for hemobilia following laparoscopic cholecystectomy. Cardiovasc Intervwnt Radiol 1999; 22: 20-4.  
6. Srivastava D, Sharma S, Pal S, et al. Transcatheter arteria embolization in the management of hemobilia. Abdom Imaging 2006; 31: 439-48.  
7. Laopaiboon V, Aphinives C, Pongsuwan P, et al. Hepatic artery embolization to control liver hemorrhages by interventional radiologists: experiences from Khon Kaen University. J Med Assoc Thai 2006; 89: 384-9.
8. Alaref SJ, Abdel-Rahman H, Hussain N. Idiopathic cystic artery aneurysym complicated with hemobilia and acute pancreatitis. Hepatobiliary Pancreat Dis Int 2008; 7: 547-50.  
9. Chirica M, Alkofer B, Sauvanet A, et al. Hepatic artery ligation: a simple and safe technique to treat extrahepatic aneurysym of the hepatic artery. Am J Surg 2008; 196: 333-8.
10. Burns L, Slakey DP. Laparoscopic management of Massie hemobilia from an intrahepatic aneurysym. JSLS 2009; 13: 60-3.