Onychopapilloma – a rare tumour of the nail apparatus

Introduction

Onychopapilloma is a very uncommon benign tumour developing within the nail bed and the distal part of the nail matrix. Material gathered by the authors for the period 2005–2010, encompassing 1,588 patients with diverse pathologies of the nail apparatus, does not include a single case of this condition [1]. Medical literature published to date contains only about a dozen reports on onychopapilloma. It seems, though, that due to the non-specific clinical picture of the condition and its usually asymptomatic progression the incidence of the tumour is underestimated.

Objective

Presentation of a case of onychopapilloma previously unreported in Polish medical literature.

Case report

A 32-year-old woman in good general health was admitted to the Department of Dermatology, Venereo­logy and Allergology, Medical University of Gdansk, for the diagnosis and treatment of a small tumour located in the nail apparatus of the right thumb. The lesion manifested itself on the nail plate as a dark longitudinal streak, 2 mm wide, with isolated elliptical hematomas (erythronychia) (Fig. 1 A). A keratinized tumour mass was identified under the nail plate (Figs. 1 B and 2). The patient first noticed the lesion several months prior to admission; she reported no subjective complaints. Based on the clinical picture, the preliminary diagnosis of onychopapilloma was made. The surgical procedure was conducted under regional anaesthesia and local ischaemia. The nail plate was resected and the longitudinal lesion was removed by elliptical excision. Histopathological examination showed acanthotic and papillary hyperplasia of the epidermis with markedly thickened stratum corneum, which corroborated the clinical diagnosis of onychopapilloma (Fig. 3). No signs of local recurrence were observed, and the aesthetic effect achieved with the procedure was very good (over a follow-up period of 12 months).

Discussion

The first case reports of the condition in medical literature were published by Baran and Perrin in 1995 [2]. The authors described four patients with “localized, distal, subungual keratosis with multinucleate cells”. In 2000, the same authors presented 14 consecutive cases with similar clinical and histopathological features [3] and suggested the term “onychopapilloma” (nail-producing papilloma) to refer to the condition. Three criteria were adopted for the histopathological spectrum of the tumour: 1) acanthosis and papillomatosis in the distal part of the nail bed epidermis, characterized by the presence of multinucleate cells (with a mean of 10 nuclei), 2) thick keratinized zone, 3) presence of distal keratin resembling keratin found in the nail bed. The distinct clinical and pathological nature of onychopapilloma was put into question by Gee et al. [4] in 2002. The authors undermined the histopathological criteria proposed by Baran and Perrin [3], claiming that subungual keratosis with a typical clinical picture is sufficient for diagnosing the condition. The presence of multinucleate cells is recognized as a variable feature.

The clinical picture of onychopapilloma is not specific. In most cases, the tumour presents as longitudinal erythronychia. Other signs include longitudinal deformation of the nail plate (in the shape of the letter V at the distal end), occasionally also elliptical hematomas and onycholysis associated with the subungually located tumour mass. Hard hyperkeratotic conical structures of the tumour can be noticed under the edge of the plate. Nail plate removal exposes keratinized elliptical distally widening onychopapilloma structures [2, 3]. Less common clinical manifestations of the tumour include leuconychia and melanonychia [5, 6]. The differential diagnosis of onychopapilloma must primarily include conditions presenting as erytronychia, i.e. glomus tumour, lichen planus, amyloidosis, Darier’s disease, Bowen’s disease and other malignant tumours located in the nail apparatus (Table I).

Surgery is the only treatment modality available for onychopapilloma.

Summing up, onychopapilloma is a rare tumour with a non-specific clinical picture, requiring differential diagnosis with other conditions, especially malignant skin tumours.

Piśmiennictwo

1. Sobjanek M., Michajłowski I., Włodarkiewicz A., Roszkiewicz J.: Łagodne guzy aparatu paznokciowego w materia-

le Kliniki Dermatologii, Wenerologii i Alergologii Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego. Przegl Dermatol 2011, 98, 477-482.

2. Baran R., Perrin C.: Localized multinucleate distal subungual keratosis. Br J Dermatol 1995, 133, 77-82.

3. Baran R., Perrin C.: Longitudinal erytronychia with distal subungual keratosis: onychopapilloma of the nail bed and Bowen’s disease. Br J Dermatol 2000, 143, 132-135.

4. Gee B.C., Millard P.R., Dawber R.P.R.: Onychopapilloma is not a distinct clinicopathological entity. Br J Dermatol 2002, 146, 156.

5. Criscione V., Telang G., Jellinek N.J.: Onychopapilloma presenting as longitudinal leukonychia. J Am Acad Dermatol 2010, 63, 541-542.

6. Miteva M., Fanti P.A., Romanelli P., Zaiac M., Tosti A.: Onychopapilloma presenting as longitudinal melanonychia. J Am Acad Dermatol 2012, 66, 242-243.

7. Jellinek N.J.: Longitudinal erythronychia: suggestions for evaluation and management. J Am Acad Dermatol 2011, 64, 167, e1-e11.



Received: 20 IX 2013

Accepted: 30 IX 2013

Wprowadzenie

Onychopapilloma jest łagodnym rozrostem w obrębie łożyska i dystalnej części macierzy aparatu paznokciowego. Guz występuje bardzo rzadko. W materiale autorów z lat 2005–2010 obejmującym 1588 chorych z różnorodnymi patologiami aparatu paznokciowego nie odnotowano żadnego przypadku tego schorzenia [1]. Dotychczas w światowym piśmiennictwie medycznym opisano zaledwie kilkanaście przypadków onychopapilloma. Wydaje się, że ze względu na niespecyficzny obraz kliniczny oraz najczęściej asymptomatyczny przebieg występowanie guza jest niedoszacowane.

Cel pracy

Przedstawienie nieopisywanego dotychczas w polskim piśmiennictwie medycznym przypadku onychopapilloma.

Opis przypadku

Ogólnie zdrową, 32-letnią kobietę przyjęto do Kliniki Dermatologii, Wenerologii i Alergologii Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego w celu diagnostyki i leczenia guzka aparatu paznokciowego kciuka ręki prawej. Od strony płytki paznokciowej zmiana manifestowała się jako podłużna, ciemna smuga o szerokości 2 mm z pojedynczymi krwiakami wrzecionowatymi (erytronychia) (ryc. 1. A). Pod płytką paznokciową uwidoczniono skeratynizowaną masę guza (ryc. 1. B, 2.). Pacjentka obserwowała zmianę od kilku miesięcy, nie podawała dolegliwości podmiotowych. Na podstawie obrazu klinicznego rozpoznano wstępnie onychopapilloma. Zabieg przeprowadzono w znieczuleniu przewodowym i miejscowym niedokrwieniu. Po zdjęciu płytki paznokciowej podłużną zmianę wycięto wrzecionowato. W obrazie histopatologicznym obserwowano akantotyczny i brodawkowaty rozrost naskórka, z wyraźnie pogrubiałą warstwą rogową, co potwierdziło kliniczne rozpoznanie onychopapilloma (ryc. 3.). Cech wznowy miejscowej nie stwierdzono, efekt estetyczny po zabiegu jest bardzo dobry (czas obserwacji 12 miesięcy).

Omówienie

Pierwsze doniesienia dotyczące schorzenia opublikowali w 1995 roku Baran i Perrin [2]. Opisali oni cztery osoby ze „zlokalizowanym dystalnym podpłytkowym rogowaceniem z wielojądrzastymi komórkami”. W 2000 roku autorzy ci przedstawili

14 kolejnych przypadków o zbliżonym obrazie klinicznym i histopatologicznym [3] i zaproponowali wprowadzenie terminu onychopapilloma (ang. nail-producing papilloma). Do spektrum histopatologicznego guza włączono trzy kryteria: 1) akantozę i papilomatozę w dystalnej części naskórka łożyska paznokcia, charakteryzującą się występowaniem wielojądrzastych komórek (średnio 10 jąder), 2) grubą skeratynizowaną strefę, 3) obecność dystalnie zlokalizowanej keratyny, przypominającej keratynę w płytce paznokciowej. Kliniczno-patologiczna odrębność onychopapilloma została zakwestionowana przez Gee i wsp. [4] w 2002 r. Autorzy ci podważyli histopatologiczne kryteria, które zaproponowali Baran i Perrin [3], twierdząc, że do rozpoznania jednostki wystarcza wykazanie jedynie rogowacenia podpłytkowego z typowym obrazem klinicznym. Obecność wielojądrowych komórek uznaje się za cechę zmienną.

Obraz kliniczny onychopapilloma nie jest specyficzny. Guz charakteryzuje się najczęściej występowaniem podłużnej erytronychii. Obserwuje się ponadto podłużne zniekształcenie płytki (w kształcie litery V w brzegu dystalnym), niekiedy krwiaki wrzecionowate oraz onycholizę związaną z podpłytkowo zlokalizowaną masą guza. Pod brzegiem płytki można stwierdzić twarde, hiperkeratotyczne, stożkowate struktury guza. Po zdjęciu płytki paznokciowej uwidaczniają się wrzecionowate, skeratynizowane struktury onychopapilloma, rozszerzające się w kierunku dystalnym [2, 3]. Do rzadszych obrazów klinicznych guza należy leukonychia oraz melanonychia [5, 6]. W diagnostyce różnicowej onychopapilloma należy przede wszystkim uwzględnić jednostki manifestujące się jako erytronychia: guz splotowy, liszaj płaski, amyloidozę, chorobę Dariera, chorobę Bowena oraz inne złośliwe nowotwory aparatu paznokciowego (tab. I).

Onychopapilloma leczy się wyłącznie chirurgicznie.

Podsumowując – onychopapilloma jest rzadko występującym guzem o niespecyficznym obrazie klinicznym, wymagającym różnicowania z innymi jednostkami, w szczególności ze złośliwymi nowotworami skóry.

Piśmiennictwo

1. Sobjanek M., Michajłowski I., Włodarkiewicz A., Roszkiewicz J.: Łagodne guzy aparatu paznokciowego w materiale Kliniki Dermatologii, Wenerologii i Alergologii Gdańskiego Uniwersytetu Medycznego. Przegl Dermatol 2011, 98, 477-482.

2. Baran R., Perrin C.: Localized multinucleate distal subungual keratosis. Br J Dermatol 1995, 133, 77-82.

3. Baran R., Perrin C.: Longitudinal erytronychia with distal subungual keratosis: onychopapilloma of the nail bed and Bowen’s disease. Br J Dermatol 2000, 143, 132-135.

4. Gee B.C., Millard P.R., Dawber R.P.R.: Onychopapilloma is not a distinct clinicopathological entity. Br J Dermatol 2002, 146, 156.

5. Criscione V., Telang G., Jellinek N.J.: Onychopapilloma presenting as longitudinal leukonychia. J Am Acad Dermatol 2010, 63, 541-542.

6. Miteva M., Fanti P.A., Romanelli P., Zaiac M., Tosti A.: Onychopapilloma presenting as longitudinal melanonychia. J Am Acad Dermatol 2012, 66, 242-243.

7. Jellinek N.J.: Longitudinal erythronychia: suggestions for evaluation and management. J Am Acad Dermatol 2011, 64, 167, e1-e11.



Otrzymano: 20 IX 2013 r.

Zaakceptowano: 30 IX 2013 r.